UNESP - Universidade Estadual Paulista 

“Júlio de Mesquita Filho” 

Faculdade de Odontologia de Araraquara 
 

 
 
 
 
 
 
 
 

 
Aline Leite de Farias  

 
 
 
 
 
 

Defeitos de desenvolvimento do esmalte e a sua relação com as fissuras orofaciais 
isoladas  

 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 

Araraquara 
 

2023 
 



 

 

UNESP - Universidade Estadual Paulista 

“Júlio de Mesquita Filho” 

Faculdade de Odontologia de Araraquara 
 

 
 
 
 

Aline Leite de Farias  
 
 
 
 

Defeitos de desenvolvimento do esmalte e a sua relação com as fissuras orofaciais 
isoladas  

 
 
 
 
 
 
 
 

Tese apresentada à Universidade Estadual Paulista 
(Unesp), Faculdade de Odontologia, Araraquara para 
obtenção do título de Doutor em Ciências 
Odontológicas, na Área de Odontopediatria.  

 
Orientadora: Profª Drª Lourdes Aparecida Martins 
dos Santos-Pinto 

 
 
 
 
 
 
 
 

Araraquara 
 

2023 



F224d
Farias, Aline Leite de

    Defeitos de desenvolvimento do esmalte e a sua relação com as

fissuras orofaciais isoladas / Aline Leite de Farias. -- Araraquara, 2023

    87 p.

    Tese (doutorado) - Universidade Estadual Paulista (Unesp),

Faculdade de Odontologia, Araraquara

    Orientadora: Lourdes Aparecida Martins dos Santos-Pinto

    1. Fenda labial. 2. Fenda palatina. 3. Esmalte dentário. 4.

Hipoplasia do esmalte dentário. I. Título.

Sistema de geração automática de fichas catalográficas da Unesp. Biblioteca da Faculdade de
Odontologia, Araraquara. Dados fornecidos pelo autor(a).

Essa ficha não pode ser modificada.



 

Aline Leite de Farias  
 

 
 
 
 
 

Defeitos de desenvolvimento do esmalte e a sua relação com as fissuras orofaciais 
isoladas  

 
 
 

Comissão julgadora 
 
 
 

Tese para obtenção do grau de Doutora em Ciências Odontológicas, área de 
Odontopediatria  

 
 
 
Presidente e orientadora Profª Drª Lourdes Aparecida Martins dos Santos-Pinto  
 
2º Examinador Prof. Dr. Diego Bussaneli Girotto 
 
3º Examinador Profª. Drª. Rita de Cássia Loiola Cordeiro 
 
4º Examinador Profª Drª. Simone Assayag Hanan 
 
5º Examinador Profª Drª Maria Aparecida Andrade Moreira Machado 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 
 

Araraquara, 03 de março de 2023. 
 



 

DADOS CURRICULARES 
 
 

Aline Leite de Farias  
 
 
 

NASCIMENTO: 21/09/1990 – Jundiaí – SP 
 
FILIAÇÃO: Evilázio Leite de Farias e Valdete Gomes Pereira dos Santos 
 
 
2012 – 2016: Curso de Graduação – Faculdade de Odontologia de Araraquara – Universidade 

Estadual Paulista “Júlio de Mesquita Filho”, UNESP.  

2017 – 2019: Curso de Pós-Graduação em Ciências Odontológicas, Área de Odontopediatria – 

Nível de Mestrado - Faculdade de Odontologia de Araraquara – Universidade Estadual Paulista 

“Júlio de Mesquita Filho”, UNESP.  

2019 – 2023: Curso de Pós-Graduação em Ciências Odontológicas, Área de Odontopediatria – 

Nível de Doutorado - Faculdade de Odontologia de Araraquara – Universidade Estadual 

Paulista “Júlio de Mesquita Filho”, UNESP.  

 

 
 



 

Dedico este trabalho... 

 
 

À Deus, à Nossa Senhora Aparecida e à Santa Rita de Cássia 

...que sempre me guiaram, me acolheram diante dos meus medos e incertezas e me fortaleceram 

o tempo todo diante dos desafios externos e internos que encontrei nesta caminhada. Obrigada 

por serem meu refúgio e por todas as graças alcançadas.   

 

Aos meus amados pais 

Evilázio e Valdete 

Pelo amor e apoio incondicional em toda a minha trajetória acadêmica, por terem sonhado 

comigo, me encorajado todas as vezes que tive medo e principalmente por batalharem para que 

eu realizasse meu sonho, sem vocês nada disso seria possível. Vocês nunca permitiram que eu 

desistisse dos meus sonhos e sempre estiveram comigo a cada decisão pessoal e profissional. 

Se hoje eu cheguei até aqui foi pela dedicação e esforço de vocês para que eu pudesse conquistar 

tudo o que sonhei. Esta conquista não é minha, é nossa e também é uma forma de agradecê-los 

por tudo o que fizeram e fazem por mim. Poder estar com vocês durante o desenvolvimento 

deste trabalho me deu forças que vocês nem imaginam. A companhia do meu pai durante as 

viagens de ida e volta, o carinho da minha mãe ao chegar em casa após uma semana de trabalho, 

são as pequenas coisas da vida que damos mais valor depois de ter ficado um tempo longe. 

Foram anos morando longe de casa, distância que fez o coração apertar inúmeras vezes, mas 

vocês sempre acreditaram em mim e poder voltar pra casa e tê-los ao meu lado em uma das 

fases mais importantes da minha vida realmente fez total diferença. Que felicidade saber que 

eu sempre terei o aconchego de vocês. Honro a nossa história e tenho muito orgulho de ter 

vocês como meus pais. Amo vocês! 

À minha querida orientadora, Profª Tuka 

Nosso encontro foi como um presente da vida pra mim! Mais que orientadora, sempre se 

mostrou como mentora, guia e luz, no âmbito profissional e pessoal. Nos aproximamos quando 

a sra estava se aposentando e eu sonhando com o doutorado, diante do impasse em pedir a sua 

orientação, encarei meus receios e arrisquei. Hoje vejo que aquele pedido foi uma das mais 

importantes decisões da minha vida, me trouxe tantas oportunidades e só a certeza de que valeu 

muito a pena. Não existem agradecimentos suficientes para tudo o que pude viver nesses anos 

de orientação sua. Sem dúvidas, a sra é a grande responsável pela minha formação e por quem 



 

eu me tornei hoje. Serei eternamente grata por ter me dado a oportunidade de ser a sua orientada 

e de aprender com a sra durante todos esses anos, queria que tivessem sido muitos mais. 

Aprendizados vão muito além da vida acadêmica. Obrigada pela confiança em mim ao longo 

desta caminhada, com certeza foi essencial para o meu crescimento humano e profissional. A 

sra tem o dom de nos impulsionar, cada nova ideia vem acompanhada de um desafio de sairmos 

na nossa zona de conforto e consequentemente o aprendizado é gigante. Diante disso, tive e 

tenho a oportunidade de exercitar a docência e a pesquisa ao seu lado e hoje vejo que este 

privilégio faz muita diferença na minha carreira. Com a sra sabemos que não estamos sozinhos 

e que sim, caminhamos juntos nesta estrada. Não poderia deixar de agradecer também por me 

tornar membro do grupo HMI, é uma honra fazer parte deste seu projeto e dessa família que 

formamos. A sra é minha inspiração na docência, na pesquisa e acima de tudo, na vida real. 

Além de ter sido uma honra ser sua orientada no tema HMI, a sua forma de pensar, sua ética, 

pontualidade, sensatez e praticidade para resolver questões é admirável. A maneira como a sra 

prioriza o bem-estar dos seus alunos, como se importa com eles, a torna extremamente humana 

e faz com que os laços de amizade se fortaleçam a cada dia com todos que têm a oportunidade 

e sorte de serem os seus orientados. Talvez a sra não saiba, mas te agradeço por ser a minha 

cura e por nos mostrar todos os dias que é possível que ser feliz e viver em um ambiente leve 

durante a pós-graduação. Com a sra eu reafirmei o que me faz feliz, o que aquece o meu coração 

e onde quero estar profissionalmente, mas acima de tudo, saber acolher e respeitar a história de 

cada aluno que passará pelo meu caminho. Encerramos esta fase juntas, mas o sentimento é de 

te querer pertinho pra sempre, que a nossa parceria seja para a vida. É um prazer trabalhar ao 

lado de alguém tão especial!  

 

Aos pacientes portadores de fissura orofacial 

Não poderia deixar de dedicar este trabalho aos pacientes fissurados, nosso objetivo final 

sempre foi visando vocês. A princípio este trabalho era um desafio pra mim, compreender um 

mundo novo e sair da zona de conforto, porém hoje vejo o quanto isso foi enriquecedor para o 

meu aprendizado, crescimento profissional e principalmente empatia. Sou muito grata pela 

oportunidade de aprofundar os conhecimentos sobre esta alteração craniofacial e mais ainda, 

em buscar formas de divulgar os nossos achados para que vocês tenham acesso aos diagnósticos 

precoces de outras alterações que podem estar presentes além da fissura, visando a qualidade 

de vida de vocês. Nossa meta é divulgar para todos os profissionais que fazem parte do 

tratamento integral de vocês quais são essas alterações, vocês merecem ser tratados por 

profissionais que os conheçam. A vocês minha gratidão e meu muito obrigada!   



 

Agradecimentos 
 
 

Aos meus pais, Evilázio e Valdete 

Vocês são o meu bem mais precioso e sou muito grata por ter vocês como meus pais, que 

sempre encararam os meus sonhos como os de vocês. Cada um teve a sua participação especial 

neste trabalho, portanto vocês também são merecedores deste título. Os doutores mais lindos 

do meu mundo. Obrigada pela presença constante na minha vida, sol ou chuva, risos ou choros, 

vocês sempre estiveram comigo. Obrigada por tudo e por tanto!  

 

Ao meu noivo, Manuel  

 Quando nos conhecemos, tinha a certeza de que você seria a principal escolha da minha vida. 

Você precisou sair do seu país para que a gente pudesse se encontrar nesta vida. E que encontro! 

Desde o início sempre tivemos a certeza de que estaríamos juntos em todos os momentos dali 

em diante e assim aconteceu. Quando eu decidi ficar no Brasil para fazer pós-graduação, 

dividido entre o coração e a razão, você foi o meu maior incentivador. Hoje eu só posso te 

agradecer por ser esta pessoa tão doce, especial, tranquila e amorosa na minha vida. Hoje 

podemos comemorar e dizer que conseguimos, afinal o meu sonho se tornou o seu também e 

você foi essencial para que eu pudesse alcançá-lo. Você é minha inspiração, me guiou por este 

caminho, foi meu companheiro em todo este processo de construção profissional e acima de 

tudo, com seu amor deixou tudo mais leve. Que felicidade a minha ter você como meu 

companheiro profissional e de vida. Obrigada por ser o meu porto seguro, por me proteger, por 

me encorajar a todo tempo dizendo que eu era capaz. Gratidão por todo o seu amor e por não 

permitir que os meus sonhos ficassem para depois. Esta conquista é nossa! Juntos podemos 

conquistar o que quisermos, nós sabemos disso. Te amo muito e agradeço a Deus por me dar a 

chance de partilhar a vida com você. 

 

Aos meus irmãos, Lucas e Leandro 

Muito obrigada pelo amor, carinho comigo e por me incentivarem nesta jornada. Obrigada por 

compreenderem as minhas ausências em datas importantes e nunca me julgarem por isso. Amo 

vocês.  

Aos meus sobrinhos, Laís e Levi 

Obrigada por aquecerem o meu coração com a presença de vocês. À Laís, muito obrigada por 

compreender quando a “Ti Nine” não podia estar com você ou quando estava estudando. Espero 



 

que um dia você possa se lembrar desses momentos como fonte de inspiração para os seus 

sonhos. Amo vocês! 

 

A mis suegros, Juan José y Gloria María 

Muchas gracias por ser tan queridos conmigo, por todo lo apoyo y cariño. Gracias por sere mi 

familia y hacerme sentirme en casa. ¡Los quiero muchísimo!  

 

Aos meus avós, Expedito* e Benedita* (em memória*), Francisco* (em memória*) e 

Maria José 

Gratidão por serem a origem da nossa família, por terem recebido e amado os seus filhos, os 

quais hoje são meus pais. Obrigada pelo amor que me ensinaram, pelas memórias que 

construímos juntos e pela lição de que com muita batalha podemos conquistar o que queremos. 

Agradeço de coração o incentivo de vocês durante a minha jornada, aos que não estão mais 

neste mundo, comemoro sabendo que vocês estariam felizes por esta conquista.   

 

Aos meus tios, Elisabete e Bernardino 

 Meu muito obrigada por todo o apoio que sempre me deram nesta vida, diante de diversas 

dificuldades que já enfrentamos. Por celebrarem comigo cada conquista e por fazerem parte da 

minha vida como meus segundos pais. 

 

Aos meus tios Lavoisier, Cecília e meu primo Davi 

Não existem palavras para agradecer-lhes todo o apoio familiar e logístico que me deram 

durante a coleta de dados do meu trabalho em Campinas. Obrigada por me fazerem sentir em 

casa e por todos os momentos que pudemos conviver. Vocês foram essenciais para que eu 

pudesse desenvolver este trabalho. Sou muito grata a todo o apoio de vocês. Mi casa, su casa 

nunca fez tanto sentido. Amo vocês! 

 

Ao meu primo Felipe, sua esposa Mayara e meu priminho Vicente 

Gostaria de agradecer-lhes por ter feito a moradia de vocês a minha também, por se 

preocuparem comigo, por não medirem esforços para que eu pudesse estar em Campinas e ao 

mesmo tempo em casa. Obrigada por todo o apoio e incentivo durante esta jornada.  

 

 



 

Ao Grupo HMI – à família que construímos juntos, Diego Bussaneli, Manuel Restrepo, 

Kasandra Yupanqui e Profa Tuka 

Obrigada por estarmos juntos nessa vida acadêmica, sou muito sortuda por poder trabalhar com 

vocês e também saber que a nossa relação vai muito além de trabalho. Eu sempre tive o sonho 

de trabalhar em grupo, de maneira saudável, respeitosa, produtiva e que ainda que as opiniões 

sejam divergentes, sejam oportunidades para pensar diferente. E posso dizer que sim tenho meu 

sonho realizado, é incrível trabalhar com vocês e que a nossa parceria seja para a vida. 

 

À Karina Zecchin, odontopediatra do Hospital Sobrapar 

 Obrigada pelo convite para começar este trabalho, realmente você foi a peça fundamental para 

que a gente entrasse neste mundo. Minha gratidão por ter me inserido neste tema, realmente foi 

uma oportunidade gigante de aprender muito. Você é uma das minhas inspirações como 

odontopediatra, o amor, empatia, acolhimento que você trata os seus pacientes e suas famílias 

é admirável. Meu muito obrigada por esta oportunidade incrível! 

 

A Diego Fernando Rojas-Gualdrón 

Muchas gracias por todo tu apoyo en los análisis de datos de la tesis. Te agradezco muchísimo 

por comprender mis necesidades y por todas las ideas para que nuestros artículos presentaran 

análisis precisos y que aportan tantos resultados.  

 

Às minhas amigas de infância, Carolina Lorencini e Mariane Marques 

Minhas amigas da vida toda, obrigada por sempre estarem comigo e mostrarem que não existe 

distância quando a amizade é verdadeira. Agradeço a compreensão de vocês quando não pude 

estar presente fisicamente, mas a minha maior alegria é saber que independente do tempo que 

passe, os nossos reencontros são sempre como se a gente tivesse se visto no dia anterior. Amo 

vocês e obrigada por estarem ao meu lado sempre e para todas as horas. Amo vocês.  

 

À minha amiga Bárbara Donadon Reina 

 Bi, que felicidade poder compartilhar esse momento com você. Você que foi minha irmã e sua 

família a minha em Araraquara, que foi minha companheira de graduação e pós-graduação, só 

tenho a dizer muito obrigada por partilhar essa jornada comigo. Tantos momentos 

compartilhados juntas, obrigada por ser esta amiga para todas as horas e momentos. Amo você!!  

 

Ao meu amigo Diego Bussaneli 



 

Di, não tenho palavras para te agradecer por todo o seu apoio incondicional durante esses anos 

vivendo em Araraquara, um amigo para todas as horas e circunstâncias. Muito muito obrigada 

por tudo o que fez e faz por mim, você é uma pessoa muito especial e com um coração gigante!  

 

À minha professora de inglês e amiga, Cristina Mizoguti 

Minha amiga, obrigada por todo o seu carinho e apoio durante toda a minha trajetória. Nos 

conhecemos quando eu ainda estava no cursinho e hoje me torno doutora, obrigada por estar 

comigo em todos os momentos, pela sua torcida e carinho de sempre.  

 

A mi amiga, Yasmy 

Yas, mil gracias por todo tu cariño conmigo, por nuestras conversaciones, nuestra amistad es 

muy importante para mi. Te quiero mucho! 

 

À minha amiga Maria Isabel 

Chati, obrigada pela sua amizade e companheirismo durante esta jornada de pós-graduação e 

de vida. Ainda temos muito por conquistar juntas!  

 

Às minhas companheiras de pós-graduação em Odontopediatria, Analu Oliveira e 

Karina Borges 

Muito obrigada pela convivência durante todos esses anos, com certeza os dias ficaram mais 

leves por ter vocês ao meu lado. Obrigada pelos momentos que compartilhamos juntas, 

congressos, almoços, disciplinas, biblioteca e cafés da tarde. Sentirei saudades de vocês no meu 

dia a dia!  

 

À Drª Vera e ao Dr. César, presidente e vice-presidente do Hospital Sobrapar 

Meu muito obrigada por compreenderem a necessidade da realização desta pesquisa e aceitar a 

minha presença no hospital mesmo em meio à pandemia da Covid-19, além de autorizar o 

acesso aos dados dos pacientes. Gratidão pela oportunidade de presenciar o trabalho lindo e 

amoroso que vocês realizam em prol dos pacientes.  

 

Aos funcionários do Hospital Sobrapar 

Minha gratidão pelo acolhimento que tiveram comigo desde o início, a cada sorriso, cada bom 

dia que ouvi com certeza deixaram os meus dias mais leves. Agradeço especialmente à Simeia 



 

Pereira, quem foi imprescindível na logística da coleta de dados, obrigada por dividir seu espaço 

comigo e pela companhia nos almoços, sou muito grata pela sua amizade.  

 

Aos professores e professoras 

Muitos professores passaram pela minha vida durante todos esses anos e foram eles que me 

ajudaram a chegar aonde estou neste momento. Seria injusto nomear cada um, pois alguém 

poderia deixar de ser mencionado. Sou imensamente grata por toda a contribuição de vocês no 

meu crescimento profissional e pessoal. Vocês que se doam diariamente ao próximo, 

contribuindo com cada pecinha para o aprendizado e crescimento de seus alunos, minha eterna 

admiração.   

 

À Universidade Estadual Paulista “Júlio de Mesquita Filho” – UNESP, em nome do 

magnífico Reitor Prof. Dr. Pasqual Barreti e Vice-Reitora Profª. Drª. Maysa Furlan.  

 

À Faculdade de Odontologia de Araraquara - FOAr, representada pelo dignissímo Diretor 

Prof. Dr. Edson Alves de Campos e pela Vice-Diretora Profª. Drª. Patrícia Petromilli Nordi 

Sasso Garcia. A FOAr está em excelentes mãos e acima de tudo, em mãos de pessoas 

extremamente humanas e amorosas.  

 

Ao Curso de Pós-Graduação em Ciências Odontológicas da Faculdade de Odontologia de 

Araraquara, representado pela coordenadora Profª. Drª. Andreia Bufalino.  

 

Aos funcionários da seção de pós-graduação da Faculdade de Odontologia de 

Araraquara, especialmente ao José Alexandre Garcia e ao Cristiano Afonso Lamounier, por 

sempre estarem dispostos a ajudar diante de dúvidas e necessidades junto à pós-graduação, mas 

acima de tudo por sempre me tratarem com tanta gentileza. Minha admiração e meu muito 

obrigada por tudo o que fazem por nós alunos, vocês são fundamentais em todo esse processo.  

  

Aos funcionários do departamento de Morfologia e Clínica Infantil da Faculdade de 

Odontologia de Araraquara e Odontologia Social e especialmente à Márcia Carvalho por ter 

me acolhido como uma mãe nos momentos de dificuldade, mas também por torcer por mim e 

comemorar as vitórias alcançadas. Você foi um dos meus apoios mais importantes durante todos 

os anos que estive em Araraquara, minha eterna gratidão por sua amizade e seu carinho.  

 



 

À CAPES: O presente trabalho foi realizado com o apoio da Coordenação de Aperfeiçoamento 

de Pessoal de Nível Superior – Brasil (CAPES) – Código de financiamento 001, pela concessão 

de bolsas que permitiram a realização deste trabalho e a minha permanência em Araraquara.  

 

À todos que contribuíram diretamente ou indiretamente para que este meu sonho se tornasse 

mais uma realidade. Minha gratidão eterna e respeito a todos que encontrei no caminho ao longo 

dessa minha jornada. 



 

Farias AL. Defeitos de desenvolvimento do esmalte e a sua relação com as fissuras orofaciais 
isoladas [tese de doutorado]. Araraquara: Faculdade de Odontologia da UNESP; 2023. 
 
 
RESUMO 
Pacientes fissurados podem ser mais suscetíveis aos defeitos de desenvolvimento do esmalte 
(DDE), porém é necessário conhecer quais tipos de DDE são mais frequentes, caracterizá-los e 
verificar se existe alguma relação com os procedimentos cirúrgicos. Os objetivos deste estudo 
foram caracterizar os DDE mais frequentes em pacientes fissurados; caracterizar a 
hipomineralização de molares decíduos (HMD) e a hipomineralização de molares e incisivos 
(HMI) nesta população, bem como de outros DDE que são diagnóstico diferencial entre si; e 
avaliar a associação entre a presença e severidade da HMD e HMI nesses pacientes, 
considerando a dentição, tipo de dente, quadrante, fenótipo e lateralidade das fissuras. Este 
estudo transversal avaliou fotografias intraorais de 290 pacientes fissurados com idades entre 3 
e 14 anos e que foram atendidos em um hospital de referência no tratamento. Os fenótipos das 
fissuras foram divididos em: fissuras labiais (FL); labiais com acometimento de osso alveolar 
(FLa), labiopalatinas (FLP) e palatinas (FP), de acordo com as informações obtidas nos 
prontuários médicos. A classificação dos DDE foi realizada por um examinador previamente 
calibrado utilizando o índice HMI. Os dados foram analisados por meio de frequências e 
porcentagens para as variáveis categóricas e de média e desvio padrão para as variáveis 
quantitativas. Análises de associação foram realizadas usando um modelo linear generalizado 
binomial e regressão logística ordinal. A maioria da população era do sexo masculino (59,3%), 
sendo as FLP mais frequentes (68,3%), assim como o lado esquerdo foi o mais afetado (64,3%). 
Aproximadamente 77,2% dos pacientes avaliados apresentaram algum tipo de DDE e o mais 
frequente foi a hipomineralização demarcada. O fenótipo da fissura também teve influência 
sobre o tipo de DDE manifestado, sendo as FLP e FP mais associadas às hipomineralizações 
demarcadas, enquanto as FLa foram mais associadas às hipoplasias. O procedimento cirúrgico 
de adesão labial aumentou o risco para as hipoplasias. Dos 6432 dentes avaliados, os molares 
decíduos e permanentes foram mais afetados pela HMD e HMI, enquanto os incisivos e caninos 
foram mais afetados pelas hipoplasias. No geral, o arco superior foi o mais afetado e as fissuras 
com acometimento do palato foram mais associadas à HMD e HMI. A prevalência de HMD foi 
de 34,8%, de HMI de 36,6% e ambas as condições concomitantes estavam presentes em 19,4% 
dos pacientes. A presença de HMD aumentou o risco para HMI em 4,8 vezes. Houve uma forte 
associação entre as severidades, sendo que os casos severos de HMD aumentaram o risco da 
HMI severa. Conclui-se que a hipomineralização demarcada foi o DDE mais frequente em 
pacientes fissurados e o fenótipo da fissura tem influência sobre o tipo de DDE manifestado. O 
procedimento de adesão labial aumentou as chances de os pacientes apresentarem hipoplasia, 
enquanto a palatoplastia e enxerto ósseo alveolar diminuiu as probabilidades. Os pacientes 
apresentaram alta prevalência de HMD e HMI no arco superior e também estiveram associadas 
aos fenótipos mais severos das fissuras. A HMD também foi preditora para HMI nesses 
pacientes e com ênfase para os casos mais severos também apresentarem HMI severa.  
 
Palavras-chave: Fenda labial. Fissura palatina. Esmalte dentário. Hipoplasia do esmalte 
dentário. 



 

Farias AL. Enamel development defects and their relation to isolated orofacial clefts [tese de 
doutorado]. Araraquara: Faculdade de Odontologia da UNESP; 2023. 
 
 
ABSTRACT 
 
Cleft patients may be more susceptible to enamel development defects (EDD), but it is 
necessary to know which types of EDD are more frequent, to characterize them, and to see if 
there is any relationship with surgical procedures. The aims of this study were to characterize 
the most frequent EDD in cleft patients; to characterize deciduous molar hypomineralization 
(DMH) and molar incisor hypomineralization (MIH), as well as other EDD that are differential 
diagnoses between them; and to evaluate the association between the presence and severity of 
DMH and MIH in these patients, considering dentition, tooth type, quadrant, phenotype, and 
cleft laterality. This cross-sectional study evaluated intraoral photographs of 290 cleft patients 
aged 3 to 14 years who were seen at a reference treatment hospital. Cleft phenotypes were 
divided into: cleft lip (CL), cleft lip with alveolar bone involvement (CLa), cleft lip and palate 
(CLP), and cleft palate (CP). The EDD classification was performed by a previously calibrated 
examiner using the MIH index. Data were analyzed using frequencies and percentages for 
categorical variables and means and standard deviation for quantitative variables. Association 
analyses were performed using a generalized binomial linear model and ordinal logistic 
regression. Most of the population was male (59.3%), CLP was the most frequent (68.3%), and 
the left side was the most affected (64.3%). Approximately 77.2% of the patients evaluated had 
some type of EDD, and the most frequent was demarcated hypomineralization. The cleft 
phenotype also had an influence on the type of EDD manifested, with CLP and CP being more 
associated with demarcated hypomineralizations, while CLa were more associated with 
hypoplasia. The surgical procedure of lip adhesion increased the risk for hypoplasias. Of the 
6432 teeth evaluated, deciduous and permanent molars were more affected by DMH and MIH, 
while incisors and canines were more affected by hypoplasia. Overall, the upper arch was the 
most affected and clefts with palate involvement were most associated with DMH and MIH. 
The prevalence of DMH was 34.8%, MIH was 36.6% and both concomitant conditions were 
present in 19.4% of the patients. The presence of DMH increased the risk for MIH by 4.8-fold. 
There was a strong association between the severities, with severe cases of DMH increasing the 
risk of severe MIH. We conclude that demarcated hypomineralization was the most frequent 
EDD in cleft patients and the phenotype of the cleft has an influence on the type of EDD 
manifested. Patients had a high prevalence of DMH and MIH in the upper arch and were also 
associated with the most severe cleft phenotypes. The DMH was also predictive for MIH in 
these patients and with emphasis on the most severe cases also presented severe MIH. 
 
 
Keywords: Cleft lip. Cleft palate. Dental enamel. Dental enamel hypoplasia. 
 
 



 

SUMÁRIO 
 

1 INTRODUÇÃO  .......................................................................................... 17 

 

2 PROPOSIÇÃO ............................................................................................ 21 

 

3 PUBLICAÇÕES  ......................................................................................... 22 

3.1 Artigo 1 ...................................................................................................... 23 

3.2 Artigo 2 ...................................................................................................... 44 

3.3 Artigo 3 ...................................................................................................... 70 

 

4 CONCLUSÃO  ............................................................................................ 84 

 

    REFERÊNCIAS  ........................................................................................ 85 

 

     

 

 



 17 

1 INTRODUÇÃO 
 

Durante a formação do esmalte dentário ocorrem diversos eventos celulares e 

bioquímicos que vão desde a diferenciação de células do epitélio interno do órgão do esmalte 

até a fase de mineralização e maturação1. Injúrias causadas por fatores sistêmicos, ambientais, 

locais ou genéticos durante a fase de desenvolvimento pode comprometer a quantidade e a 

qualidade do esmalte formado. Estas alterações são denominadas como defeitos de 

desenvolvimento do esmalte (DDE).  

 A manifestação clínica e a severidade dos DDE dependem do estágio de 

desenvolvimento que o dente se encontrava quando ocorreu a injúria, assim como a sua 

intensidade e duração1. E, dependendo do período de exposição, os DDE podem acometer tanto 

a dentição decídua como a permanente2. Distúrbios que ocorrem no estágio secretório da matriz 

geralmente levam ao comprometimento da quantidade de esmalte formado e são caracterizados 

como hipoplasias do esmalte. Aqueles distúrbios que ocorrem nos estágios finais do 

desenvolvimento são associados às alterações qualitativas, como na mineralização do esmalte 

que se manifesta clinicamente como opacidades difusas ou demarcadas1. 

Dentre os DDE estão a amelogênese imperfeita, hipoplasias e hipomineralizações. A 

prevalência desses defeitos na dentição decídua varia entre 3,9% e 81,5%3 e na permanente, de 

2,2% a 21,6%1. Dentre esses defeitos, a hipomineralização de molares decíduos (HMD) e de 

molares e incisivos permanentes (HMI) têm recebido destaque na literatura científica e prática 

clínica, devido ao impacto negativo que têm na qualidade de vida dos pacientes e dificuldades 

com relação ao diagnóstico e tratamento. 

A HMI foi definida em 2001 como uma hipomineralização de origem sistêmica que 

afeta de um a quatro primeiros molares permanentes e frequentemente associada aos incisivos4. 

Recentemente teve o seu conceito atualizado para um DDE qualitativo e complexo de origem 

multifatorial com um forte componente genético associado e que afeta pelo menos um primeiro 

molar permanente e muitas vezes pode afetar os incisivos5. Enquanto isso, o termo HMD foi 

definido em 2008 como hipomineralização de molares decíduos e que se tratava de 

hipomineralizações semelhantes à HMI, porém na dentição decídua, afetando pelo menos um 

segundo molar decíduo frequentemente associada aos caninos e primeiros molares6. Mais 

recentemente, com o avanço dos estudos, lesões características de HMI em outros dentes 

permanentes, como caninos, pré-molares e segundos molares permanentes7. Assim, surgiu o 

termo HOPT, acrônimo que se refere à hipomineralização em outros dentes permanentes em 

inglês8. Além disso, é comum que pacientes apresentem a associação entre essas condições, 



 18 

principalmente com relação aos grupos dentários que compartilham o período de 

mineralização2.  

As três condições (HMD, HMI e HOPT) são hipomineralizações demarcadas com 

características semelhantes, porém acometem dentição e grupos dentários diferentes. 

Clinicamente se manifestam como opacidades demarcadas com coloração variada entre branco, 

creme, amarelo e marrom, e com frequente perda de estrutura após irrupção na cavidade bucal. 

Os dentes com HMD e HMI apresentam alterações na sua microestrutura, composição e 

propriedades físico-mecânicas diminuídas9. Até o momento não existem estudos sobre a 

microestrutura de casos de HOPT, porém devido às características compartilhadas com a HMI, 

supõe-se que apresentem as mesmas alterações. Essas alterações estão frequentemente 

associadas às manifestações clínicas como perdas estruturais pós-irruptivas, desenvolvimento 

de cárie dentária, dor, hipersensibilidade, dificuldade para se obter analgesia, maior necessidade 

de tratamento, os quais afetam a qualidade de vida relacionada a saúde bucal do paciente10-13. A 

severidade das hipomineralizações tem sido relacionada à coloração, extensão, desintegração 

do esmalte, presença de lesões de cárie até exodontias decorrentes da HMD ou HMI14,15. 

Estudos têm demonstrado uma associação positiva entre HMD/HMI, além de outros 

DDE com a cárie dentária tanto na dentição decídua como na permanente e esta associação 

pode ser atribuída principalmente à estrutura e composição do esmalte. A estrutura 

hipomineralizada é mais suscetível a fraturas pós-irruptivas, que atuam como agente facilitador 

ao acúmulo de biofilme e, portanto, para o desenvolvimento de cárie dentária. Adicionalmente, 

o esmalte apresenta-se com conteúdo mais orgânico e de aspecto poroso, o que facilita a difusão 

de ácidos provenientes do metabolismo de bactérias presentes nos biofilmes e 

consequentemente, tem-se uma desmineralização acelerada e desenvolvimento de lesões de 

cárie3,16. Quando a hipersensibilidade está presente, o paciente tem dificuldades para realizar a 

higienização bucal e o risco para desenvolvimento de lesões cariosas aumenta ainda mais12. 

Diversos fatores têm sido associados à HMD e HMI, porém apesar de uma associação 

positiva de fatores sistêmicos, ambientais e locais, em sua grande maioria a natureza é de 

origem multifatorial com componente genético. Condições como por exemplo complicações no 

parto17, prematuridade18, deficiências nutricionais19, doenças gastrointestinais e doença 

celíaca1,20, infecções maternas ou durante a infância17,18, uso de medicamentos e drogas pela mãe 

durante a gestação17,21, gestação gemelar22, fissura labiopalatina isolada23,24, diversas condições 

sistêmicas hereditárias e síndromes têm afetado o desenvolvimento do esmalte na dentição 

decídua e permanente25. As doenças sistêmicas ou genéticas podem afetar o desenvolvimento 



 19 

do esmalte por meio do seu efeito patológico no indivíduo ou ainda estar associado a genes que 

têm influência indireta ou direta sobre a amelogênese1.  

As fissuras orofaciais isoladas são consideradas como parte das dismorfologias do 

desenvolvimento craniofacial e este defeito congênito tem uma prevalência mundial de 1 a cada 

700 nascidos26,27, embora esta prevalência varie de acordo com a variação geográfica28. São 

alterações que podem se manifestar durante a formação do lábio, palato primário ou secundário. 

Assim, são classificadas de acordo com as estruturas envolvidas na fissura, as quais podem ser 

fissuras labiais, labiais com acometimento de osso alveolar, labiopalatinas ou palatinas isoladas. 

Fissuras labiopalatinas são consideradas o fenótipo mais comum, afetando aproximadamente 

de 30 a 35% dos pacientes, seguida das fissuras labiais e palatinas isoladas (20-25%)28, sendo 

as fissuras unilaterais mais comuns que as bilaterais. Quanto mais estruturas envolvidas, mais 

severas as fissuras são consideradas. Com relação a lateralidade, o lado esquerdo 

frequentemente é o mais afetado entre os fissurados unilaterais, ainda que os estudos não 

encontrem uma explicação convincente sobre este fato. Além disso, o sexo masculino tem 

maior predileção pelas fissuras. A sua etiologia está relacionada às interações complexas entre 

múltiplos fatores ambientais e genéticos29. 

O estilo de vida e fatores de risco ambientais têm sido considerados importantes no 

processo de desenvolvimento das fissuras. Exposições maternas ocupacionais ou à 

medicamentos de uso contínuo, fumo, álcool, infecções virais e deficiências nutricionais estão 

entre os fatores frequentemente associados às fissuras29,30. Com relação aos fatores genéticos, 

diversos genes têm sido explorados em estudos para a compreensão da sua etiologia23,31,31.  

O fato é que quando se observa a etiologia dos DDE e das fissuras, ambos apresentam 

fatores semelhantes, o que sugere uma sobreposição de fatores e poderia justificar a 

manifestação desses DDE na dentição decídua. Por outro lado, como os pacientes fissurados 

são frequentemente submetidos a intervenções cirúrgicas para correção do defeito congênito 

desde os primeiros anos de vida, o momento dessas intervenções coincide com o período de 

mineralização dos dentes permanentes, o que poderia atuar como um fator de risco para a 

dentição permanente.  

Conhecer a suscetibilidade de pacientes fissurados a diferentes tipos de DDE, como 

amelogênese imperfeita, hipoplasia, HMD e HMI, outras hipomineralizações decorrentes de 

trauma/infecção dependendo do diagnóstico e lateralidade da fissura são importantes para 

identificar os grupos de risco para cada DDE. Assim como explorar a relação que existe entre 

os procedimentos cirúrgicos pode auxiliar na compreensão do DDE em si. Por outro lado, 

também é importante conhecer como a HMD e HMI se manifesta nesses pacientes, 



 20 

considerando quais dentes são os mais afetados por esse DDE de acordo com o fenótipo das 

fissuras. Por fim, a associação da HMD e da HMI nesses pacientes também deve ser explorada 

visto que pode auxiliar no diagnóstico precoce. Todos esses aspectos podem auxiliar na 

conscientização da equipe multidisciplinar quanto para a odontopediatra responsável pelo 

manejo desses pacientes, tanto para o diagnóstico e encaminhamento precoce, estratégias e 

planos de tratamento, bem como estabelecer prognósticos visando a qualidade de vida desses 

pacientes.  



 21 

2 PROPOSIÇÃO 

 

O objetivo deste estudo foi caracterizar os defeitos de desenvolvimento do esmalte 

(DDE) em pacientes fissurados dependendo do fenótipo da fissura e da lateralidade, assim como 

explorar a relação dos procedimentos cirúrgicos com os diferentes tipos de DDE. A partir desta 

caracterização inicial, a hipomineralização de molares decíduos (HMD) e de molares e incisivos 

permanentes (HMI) também foram caracterizadas considerando a dentição, tipo de dente, 

fenótipo e lateralidade das fissuras. Por fim, também foi avaliada a associação entre HMD e 

HMI considerando a presença e severidade de acordo com pares dentários.  



 22 

3 PUBLICAÇÕES 

 

Esta tese de doutorado foi elaborada no formato de três publicações correspondentes a 

artigos científicos para publicação em periódicos internacionais.   

 

Artigo 1 - Caracterização de defeitos de desenvolvimento do esmalte em pacientes com fissuras 

orofaciais e a sua relação com os procedimentos cirúrgicos. 

 

Artigo 2 - Caracterização da hipomineralização de molares decíduos e hipomineralização de 

molares e incisivos em pacientes com fissura orofacial.   

 

Artigo 3 - Associação entre hipomineralização de molares decíduos e de molares e incisivos 

em pacientes fissurados. 



 23 

3.1 Artigo 1* 

 

Caracterização de defeitos de desenvolvimento do esmalte em pacientes com fissuras 

orofaciais e a sua relação com os procedimentos cirúrgicos. 

 
 
Declaração de relevância clínica 

Pacientes fissurados são mais suscetíveis aos defeitos de esmalte, especialmente às 

hipomineralizações demarcadas do esmalte, principalmente em casos de fissuras mais severas. 

Conhecer esta suscetibilidade favorece o diagnóstico precoce dos defeitos de esmalte, o 

encaminhamento oportuno para o Odontopediatra e consequentemente decisões de tratamento 

mais oportunas e melhores desfechos.   

 

Resumo 

Objetivos: Este estudo teve como objetivo caracterizar os defeitos de desenvolvimento do 

esmalte (DDE) mais frequentes nos pacientes fissurados dependendo do fenótipo da fissura e 

da lateralidade, assim como explorar a relação dos procedimentos cirúrgicos com os diferentes 

tipos de DDE. 

Design de estudo: Neste estudo transversal, foram avaliadas 290 documentações ortodônticas 

padronizadas e prontuários médicos de um hospital referência no tratamento de pacientes com 

fissuras labiais (FL), labiais com acometimento do osso alveolar (FLa), labiopalatinas (FLP) e 

palatinas (FP), fissuras medianas (FM), unilaterais direita (D), esquerda (E) ou bilaterais (B). 

O registro dos DDE foi realizado utilizando o Índice de Ghanim (2015). As informações sobre 

os períodos de intervenção cirúrgica foram obtidas nos prontuários médicos.  Os resultados 

descritivos foram reportados por meio das frequências e percentuais e a razão de prevalência 

(RP) foi calculada para as comparações dos DDE entre os fenótipos das fissuras, lateralidade e 

procedimentos cirúrgicos.  

Resultados: A prevalência de DDE foi de 77,2%. A presença de hipomineralização demarcada 

esteve mais associada às FP e FLP, enquanto a hipoplasia esteve associada à FLa e as outras 

hipomineralizações esteve presente em todos os fenótipos, porém se bilateral aumentou as 

 
* Artigo formatado de acordo com as normas do periódico Oral Surgery, Oral Medicine, Oral Pathology and Oral 
Radiology para o qual será submetido.   
 



 24 

chances desses DDE se manifestarem. As hipoplasias também foram associadas ao 

procedimento de adesão labial. 

Conclusão: A hipomineralização demarcada foi o DDE mais frequente na população e o 

fenótipo da fissura influenciou o tipo de DDE manifestado, sem influência da lateralidade. O 

procedimento de adesão labial aumentou as chances da manifestação das hipoplasias.  

 

Introdução 

 As fissuras orofaciais isoladas são consideradas um dos defeitos congênitos mais 

comuns, com uma prevalência mundial de 1 a cada 700 nascidos1,2. As manifestações das 

fissuras podem envolver apenas o lábio, lábio e osso alveolar, lábio, osso alveolar e palato ou 

apenas o palato de maneira isolada3. Pacientes fissurados são frequentemente submetidos a 

intervenções cirúrgicas para reabilitação desde os primeiros anos de vida. A queiloplastia e a 

palatoplastia são os procedimentos mais frequentes e geralmente realizados entre 3 e 6 meses e 

até 1 ano de idade, respectivamente, embora exista uma certa variabilidade sobre o momento 

de intervenção dependendo do centro de tratamento, além da necessidade de cirurgias 

complementares ao longo da vida para uma reabilitação integral.  

O momento da exposição aos procedimentos cirúrgicos coincide com o período de 

formação e mineralização dos dentes decíduos e permanentes, o que faz com que estas 

intervenções possam atuar como um fator de risco para os defeitos de desenvolvimento do 

esmalte (DDE). O tipo de DDE depende do estágio de desenvolvimento dentário em que ocorre 

algum tipo de dano, os quais podem ser fatores sistêmicos, ambientais, locais e genéticos4. 

Como a mineralização dos dentes decíduos ocorre desde o 4º mês de vida intrauterina até o 1º 

ano de vida e os dentes permanentes a partir do nascimento, acredita-se que procedimentos 

cirúrgicos realizados nos pacientes fissurados poderiam atuar como um fator local e aumentar 

as probabilidades para a manifestação dos DDE. Estes DDE podem manifestar-se como defeitos 

quantitativos que comprometem a quantidade de esmalte formado e são caracterizados 

principalmente como amelogênese imperfeita e hipoplasias, ou também podem acontecer 

alterações qualitativas durante a mineralização do esmalte e que se manifesta clinicamente 

como opacidades difusas ou demarcadas5.  

Alguns estudos têm demonstrado a associação das fissuras orofaciais isoladas com os 

DDE. Revisões sistemáticas recentes mostraram que a prevalência de DDE em pacientes 

fissurados varia de 25 a 58% e que a presença da fissura aumenta de 3 a 5 vezes as chances de 

os defeitos se manifestarem, porém sem distinguir entre os diferentes tipos7,8. Em resumo, a 

maioria dos achados mostraram que pacientes fissurados apresentam uma maior prevalência de 



 25 

DDE e, o lado afetado pela fissura também tem maior prevalência dos defeitos, bem como 

sugerem que os dentes permanentes são frequentemente mais acometidos em comparação aos 

decíduos8. Embora os estudos disponíveis explorem a associação das fissuras orofaciais com os 

DDE, frequentemente os resultados são reportados de maneira generalizada. A maioria 

apresenta limitações em relação à caracterização dos tipos de DDE mais frequentes nestes 

pacientes e não considera o fenótipo e nem a lateralidade das fissuras. Dentre as principais 

limitações encontradas estão: o reporte de DDE sem especificação dos diferentes tipos de 

defeitos; dificuldade de compreensão sobre a classificação dos defeitos devido à utilização de 

diferentes nomenclaturas; critérios de diagnóstico que não incluem todos os diagnósticos 

diferenciais possíveis; inclusão de pacientes com fenótipo apenas de fissura labiopalatina sem 

considerar os outros fenótipos possíveis, além de número amostral pequeno ou sem cálculo da 

amostra. Assim, sabe-se que pacientes fissurados são mais suscetíveis aos DDE, porém a 

ausência de diagnóstico diferencial entre os diferentes tipos limita a compreensão dos defeitos 

nesses pacientes, assim como se existe alguma associação maior entre os possíveis fenótipos da 

fissura e algum defeito específico, bem como se os procedimentos cirúrgicos podem aumentar 

o risco da sua manifestação. Considerando a intervenção cirúrgica como um fator local nesta 

associação com os DDE nesses pacientes, a hipótese deste estudo é que os DDE mais frequentes 

sejam as hipoplasias e as hipomineralizações demarcadas e que a manifestação dos defeitos 

pode variar em função do fenótipo e lateralidade da fissura.  Dessa forma, o objetivo deste 

estudo foi caracterizar os DDE mais frequentes nos pacientes fissurados dependendo do 

fenótipo da fissura e da lateralidade, assim como explorar a relação dos procedimentos 

cirúrgicos com os diferentes tipos de DDE.  

 

Métodos 

Este estudo foi reportado de acordo com o STROBE statement (Strengthening the 

Reporting of Observational Studies in Epidemiology).  

 

Desenho de estudo, período de coleta de dados e participantes 

Este estudo transversal foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa em Seres 

Humanos da Faculdade de Odontologia de Araraquara (CAAE: 21486719.5.0000.5416) e 

seguiu as recomendações da Declaração de Helsinki para pesquisas médicas envolvendo seres 

humanos ou dados humanos identificáveis. A população deste estudo foi composta por 

pacientes fissurados atendidos no Hospital Sobrapar Crânio e Face desde 1980 até 2021, 

considerado um centro de referência no Brasil, na cidade de Campinas/SP para o tratamento 



 26 

desta condição. Os prontuários médicos e odontológicos foram avaliados entre Outubro/2019 a 

Dezembro/2021.  

 Prontuários médicos e odontológicos de pacientes com diagnóstico médico de fissuras 

orofaciais isoladas foram avaliados. Dentre os critérios de inclusão dos participantes, foram 

considerados: pacientes atendidos no Hospital Sobrapar nos anos de 1980 até 2021 com idade 

entre 3 e 14 anos de idade no momento da realização da documentação ortodôntica padronizada 

de acordo com a Academia Americana de Ortodontia9 e com diagnóstico médico de fissuras 

orofaciais isoladas; disponibilidade de prontuários com histórico médico e odontológico 

completo dos pacientes, fotografias intraorais padronizadas que permitissem a avaliação de 

todas as superfícies dentárias, totalizando 5 fotografias intraorais (oclusal superior e inferior, 

laterais direita e esquerda e vista frontal); presença de pelo menos um segundo molar decíduo 

e/ou primeiro molar permanente irrompidos. Não foram incluídos pacientes com diagnóstico 

médico ausente, incerto, síndromes ou que não correspondesse à fissura orofacial isolada; 

prontuários médicos e odontológicos incompletos, conjunto de fotografias intraorais 

incompleto, fotografias não padronizadas, de baixa qualidade, pixeladas, distorcidas, mal 

iluminadas e/ou com dentes borrados ou que não permitissem a visualização de todas as 

superfícies dentárias; ausência de todos os segundos molares decíduos ou primeiros molares 

permanentes; e usuários de aparelho ortopédico ou ortodôntico fixo. A forma de amostragem 

foi consecutiva de acordo com o ano/ordem de ingresso no hospital. 

 

Variáveis 

A variável primária foi a presença da hipomineralização demarcada no esmalte. Defeitos 

do esmalte como fluorose dentária, hipoplasias e outras hipomineralizações não-HMI, que 

fazem parte do diagnóstico diferencial da hipomineralização demarcada foram considerados 

como variáveis secundárias. Sexo, idade na avaliação dentária, frequência e tipo de 

procedimento cirúrgico sob anestesia geral, fenótipo e lateralidade da fissura foram 

considerados como variáveis independentes.  

 

Coleta de dados e controle de viés 

 A hipomineralização demarcada foi classificada de acordo com o Índice da HMI, 

proposto e validado por Ghanim et al.10,11. Este índice considera o estágio de irrupção do dente, 

as características clínicas e a extensão das hipomineralizações demarcadas por superfície e 

ainda permite o registro de outros DDE (fluorose dentária, hipoplasias, amelogênese imperfeita 

e outras hipomineralizações decorrentes de trauma ou infecção) (Tabela 1). Neste estudo não 



 27 

foi realizada a avaliação da extensão pois não fazia parte dos objetivos e todas as avaliações 

foram realizadas no nível de paciente. Assim, independente da característica clínica da 

hipomineralização demarcada, o paciente foi considerado como portador deste defeito quando: 

apresentava pelo menos um segundo molar decíduo podendo estar associado a caninos e 

primeiros molares decíduos12; pelo menos um primeiro molar permanente afetado podendo 

estar associado aos incisivos permanentes13; ou ainda quando outros dentes permanentes 

apresentavam características semelhantes à da HMI14. As avaliações dentárias foram realizadas 

por um examinador previamente calibrado para o diagnóstico dos DDE (Kappa = 0.82). A 

fidelidade do diagnóstico médico dos pacientes foi alcançada pelo fato de ser realizado somente 

por dois médicos cirurgiões experientes. O fenótipo das fissuras foi dividido de acordo com a 

estruturas envolvidas no defeito congênito: Fissuras labiais (FL), fissuras labiais com 

acometimento do osso alveolar (FLa), fissuras labiopalatinas (FLP), fissuras palatinas (FP) e 

fissuras medianas (FM); assim como a lateralidade foi dividida entre unilateral direita ou 

esquerda ou bilateral. Dados sobre os procedimentos cirúrgicos sob anestesia geral e época de 

intervenção foram obtidos nos prontuários médicos somente dos pacientes que atenderam os 

critérios para a avaliação dentária.  

 

Tamanho da amostra e análise estatística 

Para o cálculo amostral, foi considerada a prevalência de 25% de DDE nestes pacientes 

a partir da revisão sistemática com metanálise de Marzouk et al.6, o nível de confiança de 95% 

e a população finita de pacientes fissurados do hospital e com idades de 3 a 14 anos, resultando 

em um tamanho amostral mínimo de 174. 

 As análises descritivas foram realizadas por meio de frequências e porcentagens para as 

variáveis categóricas e de média e desvio padrão para as variáveis quantitativas. As prevalências 

dos DDE foram reportadas a nível de paciente. As análises de associação entre os fenótipos das 

fissuras, procedimentos cirúrgicos e presença de DDE foi realizada por meio do modelo linear 

generalizado e função link logarítmica. Os resultados foram apresentados como razões de 

prevalência (RP) com valores de p e intervalos de confiança de 95% (IC 95%). O nível de 

significância foi estabelecido em 0,05. As análises foram realizadas usando o programa StataÒ 

16.1 (College Station, TX, USA). 

 

 

 



 28 

Resultados 

Foram avaliadas 807 documentações ortodônticas disponíveis de pacientes atendidos no 

Hospital Sobrapar, das quais foram excluídas: 393 (48,7%) por serem de pacientes que 

apresentavam outros diagnósticos diferente de fissuras orofaciais isoladas ou quando fissurados 

apresentavam idade superior a 14 anos e 124 (15,3%) por apresentarem ausência de segundos 

molares decíduos ou primeiros molares permanentes ou por qualidade inadequada das 

fotografias para avaliação. 

 A amostra final consistiu em 290 documentações ortodônticas avaliadas, das quais 172 

(59,3%) eram pacientes do sexo masculino e 118 (40,7%) do sexo feminino. O tipo de fissura 

mais frequente nesses pacientes foi a FLP (68,3%) e entre as fissuras unilaterais, o lado 

esquerdo foi o frequentemente mais afetado (64,3%) independente do tipo de fissura. A maioria 

dos pacientes estavam em fase dentição mista (78,3%) com uma média de 22,2 ± 2,5 dentes 

presentes no momento da avaliação (Tabela 2).  

 Os resultados mostram que 77,2% dos pacientes apresentavam algum tipo de DDE. A 

prevalência da hipomineralização demarcada foi de 52,1%, e, portanto, o DDE mais frequente 

nesta população estudada, seguida da hipoplasia 27,6%, outras hipomineralizações não-HMI 

20,7% e opacidades difusas 14,1% (Tabela 3).  

 A tabela 4 apresenta a análise de associação dos DDE de acordo com o fenótipo e 

lateralidade da fissura. A presença de hipomineralização demarcada esteve mais associada ao 

fenótipo de FP (RP= 4,36; IC95% 1,59-11,94) e FLP (RP=2,77; IC95% 1,54-4,98), 

independente da lateralidade da fissura. Por outro lado, a presença de hipoplasia esteve mais 

associada ao fenótipo de FLa (RP= 5,24; IC95% 1,12-24,61) e quando a fissura era bilateral, a 

probabilidade de um paciente com estas características apresentar este tipo de defeito foi 

aproximadamente 8,7 vezes. Com relação às outras hipomineralizações não-HMI, as 

probabilidades de um paciente apresentar este tipo de DDE são semelhantes entre os fenótipos 

de FLP, FL e FLa, porém aumentam quase 5 vezes quando a fissura é bilateral independente do 

fenótipo (RP= 4,9; IC95% 1,41-17,08). Estas associações não foram influenciadas pela idade, 

sexo ou tipo de dentição.  

 A tabela 5 mostra a frequência e a idade mediana em que os procedimentos cirúrgicos 

sob anestesia geral mais frequentes foram realizados nos pacientes avaliados. Considerando o 

momento de intervenção, os resultados mostram que a adesão labial era realizada aos 3 meses 

de idade, seguida da queiloplastia aos 2,5 anos, da palatoplastia aos 3,4 anos, da alveoloplastia 

aos 10,8 anos e o enxerto ósseo alveolar aos 12 anos. Porém, os procedimentos cirúrgicos mais 



 29 

frequentes foram a queiloplastia (88,6%), seguida da palatoplastia (72,8%) e do enxerto ósseo 

alveolar (48,3%). Também foi avaliada a associação entre os DDE e os procedimentos 

cirúrgicos. É possível observar que pacientes submetidos a palatoplastia ou ao enxerto ósseo 

alveolar apresentaram menor chance de manifestar a hipomineralização demarcada e sem 

diferenças com os demais procedimentos cirúrgicos. Com relação à hipoplasia, pacientes 

submetidos à adesão labial apresentaram 1,57 vezes mais probabilidade de também apresentar 

este DDE, enquanto para as outras hipomineralizações não-HMI não houve diferenças entre os 

procedimentos cirúrgicos (Tabela 5).  

 

Discussão 

 O atendimento de pacientes com fissuras orofaciais frequentemente é realizado por uma 

equipe multidisciplinar desde a primeira infância com o objetivo de promover uma reabilitação 

integral desses pacientes a nível funcional, psicológico e social. Conhecer as possíveis 

alterações dentárias nesses pacientes, especificamente se são mais suscetíveis aos DDE e se o 

tipo de defeito pode variar de acordo com o fenótipo da fissura deve ser considerado na 

abordagem em equipe, visto que estas informações podem auxiliar no diagnóstico precoce bem 

como na implementação de estratégias de controle/prevenção e tratamento menos invasivos e 

onerosos. Este estudo caracterizou os tipos de DDE mais frequentes em pacientes fissurados e 

como esses defeitos se manifestam nos diferentes fenótipos de fissura. Além disso, também foi 

avaliada a relação entre os DDE e os procedimentos cirúrgicos mais frequentes aos quais os 

pacientes são submetidos ao longo da vida.   

 A maioria dos pacientes fissurados eram do sexo masculino, o que está de acordo com 

estudos anteriores que demonstraram que esta dismorfologia afeta mais homens que 

mulheres8,15,16. A FLP foram as mais frequente nesta amostra assim como o lado esquerdo foi o 

mais afetado, o que é consistente com os achados de outros estudos com pacientes fissurados8,17.  

 A prevalência de DDE de 77,2% encontrada neste estudo é superior às reportadas até o 

momento (25 – 58%)6,7. Este resultado pode estar relacionado ao fato que o índice utilizado 

neste estudo permitiu o registro de defeitos além de hipoplasias e hipomineralizações, os quais 

foram focos da maioria dos estudos conforme reportado por Marzouk et al.6 e Fonseca-Souza 

et al.7. Esta pode ser considerada uma das vantagens em se utilizar o índice de Ghanim et al.10,11, 

que é considerado um dos mais completos justamente por permitir o registro de DDE que são 

diagnósticos diferenciais das hipomineralizações demarcadas, aumentando assim a 

possibilidade de diagnósticos e evitando assim o subdiagnóstico de defeitos que são de igual 

importância. O DDE mais frequente nessa população estudada foi a hipomineralização 



 30 

demarcada, seguida da hipoplasia, de outras hipomineralizações não-HMI e de opacidades 

difusas. Estes resultados confirmam a hipótese inicial deste estudo, que as hipomineralizações 

demarcadas e hipoplasias seriam os defeitos mais presentes. Existe uma variabilidade sobre a 

prevalência da hipomineralização demarcada na literatura em pacientes fissurados. Alguns 

estudos mostraram prevalências que variam de 18%18 a 89%19. Estas diferenças com relação 

aos resultados encontrados neste estudo podem ser devido ao fato de avaliações concentradas 

somente na região anterior superior, especialmente na região de incisivos, o que exclui o 

diagnóstico dos outros dentes e poderia impactar diretamente nos valores de prevalência mesmo 

a nível de paciente, pois um paciente poderia não ter o defeito na região anterior e sim na 

posterior, porém como não foi avaliado, diminui a prevalência considerando o paciente como 

sem DDE. Um outro possível fator para essa diferença pode ser resultante do pequeno tamanho 

amostral, o que poderia aumentar a prevalência.  

 Com relação a associação entre os diferentes tipos de DDE e fenótipos da fissura, a 

maior força de associação entre hipomineralização demarcada e FP e FLP nos remete a ideia 

de localização espacial na cavidade bucal, pois para o registro deste defeito é necessário pelo 

menos um segundo molar decíduo ou primeiro molar permanente afetado por uma opacidade 

demarcada ou variações em sua severidade. Ou seja, na presença de fissuras afetando a região 

posterior, foram observados defeitos que coincidem com esta localização. Como FLP também 

apresentou maior força de associação com esse tipo de DDE, isso nos mostra que quanto maior 

a severidade da fissura, afetando várias estruturas ao mesmo tempo, maior a probabilidade de 

apresentar esse tipo de DDE. Além disso, o fato desse tipo de DDE não ter sido afetado pela 

lateralidade mostra que como ambos os fenótipos acometem o palato e nesta porção geralmente 

a localização é central, deixando ambos os lados suscetíveis à hipomineralização demarcada e, 

portanto, sem diferença nas análises quanto à lateralidade.  

 O fato de a hipoplasia apresentar uma maior força de associação com a FLa também 

segue o raciocínio sugerido anteriormente sobre a localização espacial de DDE e fissura. Como 

neste fenótipo de fissura, o lábio e osso alveolar estão afetados, possivelmente a região anterior 

superior foi mais afetada por esse tipo de DDE e ainda, se a fissura era bilateral, a probabilidade 

para manifestar esse DDE aumenta de 5 para 8 vezes, o que também demonstra que quanto 

maior a severidade da FLa, acometendo ambos os lados, maior a frequência desse tipo de 

defeito. Quando se compara estes resultados com os observados em outros estudos que 

avaliaram somente a região anterior, a hipoplasia também era o defeito mais frequente18. Por 

outro lado, as probabilidades de um paciente apresentar as outras hipomineralizações não-HMI 

foi semelhante entre FLP, FL e FLa, esse resultado demonstra que é um tipo de defeito que 



 31 

pode afetar tanto a região anterior como posterior pelas estruturas envolvidas nas fissuras. 

Como a probabilidade de manifestar este DDE aumenta significativamente para quase 5 vezes 

se esses fenótipos são bilaterais, sugere também que quanto maior a severidade, maiores as 

chances de apresentar outras hipomineralizações não-HMI. Não foi realizada análise de 

associação entre as opacidades difusas, fenótipo da fissura e lateralidade pois como é um defeito 

que tem etiologia relacionada à exposição crônica ao fluoreto, não seria relevante caracterizar 

os resultados em subgrupos de fissuras e também porque esse DDE acomete toda a dentição.  

 Considerando o momento das intervenções cirúrgicas, a adesão labial, queiloplastia e 

palatoplastia são os procedimentos que poderiam estar associados aos DDE devido ao período 

de formação e mineralização dos dentes estarem sobrepostos ao momento das intervenções de 

acordo com as medianas das idades observadas. Os resultados mostraram uma certa 

variabilidade sobre a idade de intervenção, o que pode ser observado nos valores com intervalos 

amplos representados pelos interquartis. Também é preciso considerar que este foi um estudo 

transversal, ou seja, nem todos os pacientes chegaram ao hospital após o nascimento para serem 

tratados e acompanhados ao longo do tempo, o que faz com que algumas cirurgias que são 

preconizadas para idades mais jovens fossem realizadas em idades maiores, resultando em 

intervenções tardias. Além disso, devido ao fenótipo de FLP ter sido mais frequente na 

população isso implica no fato que um mesmo paciente é submetido a diferentes procedimentos 

em diferentes momentos da vida, o que dificulta estabelecer uma relação direta entre as 

cirurgias e os DDE. Por exemplo, um paciente com esse fenótipo seria submetido pelo menos 

a queiloplastia, palatoplastia e enxerto ósseo alveolar, sem considerar as cirurgias secundárias 

de cada reparo. Apesar dos pacientes submetidos a palatoplastia terem apresentado menores 

chances de manifestar a hipomineralização demarcada, os valores próximos a 1 nos mostra uma 

tendência de que possivelmente em uma amostra maior, pode ser encontrada uma associação 

positiva. Pelo fato desse DDE ter sido fortemente associado às fissuras que tinham o 

envolvimento do palato (FP e FLP) e sabendo que esses pacientes são submetidos a correção 

cirúrgica para o fechamento, era esperado que houvesse também uma associação com este tipo 

de procedimento cirúrgico. Por outro lado, é compreensível a razão pela qual os pacientes 

submetidos ao enxerto ósseo alveolar têm menos chances de manifestar as hipomineralizações 

demarcadas. Este é um procedimento que era frequentemente realizado aos 12 anos de idade 

nos pacientes avaliados, e neste período a mineralização dos dentes já foi finalizada justificando 

a menor frequência desse DDE. Além disso, é um procedimento realizado frequentemente em 

pacientes que necessitam de correção cirúrgica na região anterior e como o diagnóstico para 

esse DDE se baseia na presença do defeito na região posterior, poderia contribuir para menor 



 32 

frequência também. Aqui poderia ser aplicada a mesma ideia sobre o conceito espacial discutido 

anteriormente, mas com relação à região de intervenção de acordo com o procedimento 

cirúrgico. Já a associação positiva encontrada entre hipoplasia e adesão labial é condizente com 

a idade de intervenção, na qual os dentes ainda estavam em fase de deposição e mineralização 

do esmalte, o que poderia atuar como um trauma local, já que este defeito é frequentemente 

associado a este tipo de fator etiológico local. Por outro lado, como as outras 

hipomineralizações, que são decorrentes de trauma local ou infecção, não apresentaram 

diferenças estatísticas entre os procedimentos cirúrgicos, os quais eram realizados em diferentes 

idades. Como estas intervenções podem atuar como fator de risco, os resultados sugerem que 

os dentes podem estar suscetíveis a este tipo de DDE desde que ainda estejam no período de 

mineralização.  

 Diante de todos os resultados observados, foi possível caracterizar os DDE nos 

diferentes fenótipos de fissura, além de considerar o efeito da lateralidade na manifestação dos 

defeitos. Este é um dos diferenciais deste estudo, que demonstrou a importância da inclusão de 

outros fenótipo além da FLP, principalmente porque os resultados mostraram que os tipos de 

DDE se manifestam de maneira distinta dependendo do fenótipo da fissura. Assim, os 

resultados apresentados mostraram à qual DDE os pacientes são mais suscetíveis considerando 

o seu fenótipo.   

 A razão da associação entre as fissuras orofaciais e DDE ainda permanece incerta. 

Alguns estudos sugerem fatores em comum relacionados às duas condições, intervenções 

cirúrgicas ou ainda alterações genéticas compartilhadas8,20-22. Para a compreensão desta 

associação deve-se considerar a relação temporal entre as alterações (fissuras orofaciais e DDE) 

e os fatores associados aos pacientes fissurados. Pensando na sucessão dos eventos, as fissuras 

acontecem entre a 4ª e 12ª semana de vida intrauterina enquanto a formação e mineralização 

dos dentes inicia no 4º mês de vida intrauterina para os decíduos e a partir do nascimento para 

os permanentes. Assim, a hipótese sugerida em estudos sobre fatores ambientais 

compartilhados pode não ser totalmente válida. Uma vez que a exposição materna ao fator de 

risco deveria ser longa ou intermitente, para permanecer desde a formação da maxila, lábio e 

palato até o nascimento, para que pudesse ser observado algum DDE na dentição decídua. 

Porém quando pensamos na permanente, esta teoria não se aplica, pois a criança deveria estar 

exposta ao mesmo fator materno que causou a fissura para apresentar os defeitos. Talvez 

exposições em comum, mas que aconteceram de maneira intermitente ao longo da vida da 

criança possam justificar uma etiologia compartilhada, mas não que a exposição que gerou a 

fissura é a mesma que altera a formação do esmalte. Porém, a hipótese de alteração genética 



 33 

faz mais sentido, com a alteração em genes que justifiquem as duas condições21,23,24. Ou ainda, 

as intervenções cirúrgicas ao longo da vida, que atuam como um trauma local e, portanto, 

perturbam a formação do esmalte. Com relação aos fatores associados, deve-se considerar que 

o paciente fissurado necessita das intervenções cirúrgicas para a reabilitação, isso implica em 

anestesia geral, uso de medicamento peri e pós-operatório, trauma pela manipulação de tecidos, 

alteração no suprimento sanguíneo e outros fatores que envolvem as técnicas cirúrgicas e 

inflamação local que podem alterar a formação do esmalte19,22,25, o que dificulta dissociar esses 

fatores entre si. A necessidade da cirurgia nesses pacientes é inquestionável, mas saber que 

esses pacientes são mais suscetíveis aos DDE possivelmente pela intervenção cirúrgica auxilia 

na compreensão da etiologia dos DDE em si. Além disso, a conscientização por parte da equipe 

multidisciplinar é essencial para o acompanhamento do desenvolvimento dentário, permitindo 

assim o diagnóstico precoce e encaminhamento para o odontopediatra, o que é de extrema 

importância considerando os desfechos possíveis dos DDE.  

 Entre os pontos fortes deste estudo destacamos o cálculo e o tamanho da amostra, sendo 

um dos estudos de DDE em pacientes fissurados com maior número amostral até o momento. 

Além disso, o uso de método de avaliação baseado em fotografias para o diagnóstico dos DDE 

permitiu a caracterização dos defeitos nos pacientes atendidos no Hospital Sobrapar em número 

robusto, o que possivelmente seria dificultado pela avaliação clínica dentária in vivo e 

presencial, pois certamente muitos pacientes não poderiam ser contatados, principalmente os 

mais antigos.  Considerando também que este é um centro de referência no tratamento desta 

condição e recebe pacientes de todo o Brasil, isso dificultaria o deslocamento desses pacientes 

até o local para serem examinados, principalmente aqueles que já finalizaram os seus 

tratamentos ou os que optaram por dar continuidade em outros centros de referência, o que 

consequentemente implicaria em uma amostra menor. Assim, como a documentação 

ortodôntica já faz parte dos prontuários desses pacientes pela abordagem multidisciplinar que 

o hospital adota, foi possível realizar as avaliações por meio de material já existente, incluindo 

desde pacientes mais antigos até os que ingressaram mais recentemente no hospital. O uso desta 

ferramenta permitiu também que este estudo pudesse ser conduzido durante o período da 

pandemia de Covid-19 mantendo a segurança da pesquisadora durante as avaliações sem 

aumentar o risco de exposição ao vírus pelas análises na cavidade bucal, algo que seria restrito 

pelas normas de biossegurança e poderia limitar o número de pacientes avaliados. Outro ponto 

a ser destacado foi a utilização de critérios clínicos adequados e atualizados que permitiram o 

diagnóstico diferencial entre os tipos de DDE e também da classificação das fissuras incluindo 



 34 

outros fenótipos além das FLP, o que permitiu traçar um perfil de DDE de acordo com o 

fenótipo de fissura.  

 Uma das limitações deste estudo foi a impossibilidade de usar uma classificação já 

existente para as fissuras devido a maneira com a qual os dados estavam registrados nos 

prontuários. Porém, isso vai de encontro ao conceito RWE (Real World Evidence) pois as 

informações foram obtidas a partir de dados do mundo real (RWD – Real World Data) 

existentes nos prontuários e, portanto, fora de um ambiente controlado de pesquisa26. Como 

esses dados não foram registrados com fins de pesquisa, a obtenção de RWD retrospectivos 

exige uma avaliação da qualidade desses dados bem como a utilização de métodos analíticos 

validados para que esse tipo de evidência seja gerado27. Para isso, de acordo com os objetivos 

deste estudo, a coleta de dados foi planejada e organizada com a utilização de critérios válidos 

para registro dos DDE11 e o diagnóstico/ fenótipo das fissuras foi registrado de acordo com o 

proposto por Allori et al.28. Assim, o registro das fissuras envolveu a especificação das 

estruturas afetadas, a lateralidade e uma notação para classificar os pacientes em grupos 

significativos para a agregação e análise de dados. Isso, além de registrar os diferentes fenótipos 

em FLP e FP, permitiu subdividir os grupos de fissuras labiais em FL e FLa que geralmente 

aparecem combinados em um único grupo de FL na maioria dos estudos, porém para este estudo 

era importante saber o impacto do acometimento do alvéolo nos DDE, principalmente porque 

no inicio das avalições esta característica parecia afetar mais a região anterior, o que foi 

comprovado posteriormente nas análises estatísticas. Sugere-se que em estudos futuros as 

avaliações sejam concentradas a nível de dentes também com o objetivo de compreender 

exatamente onde os DDE encontrados neste estudo podem se manifestar e quais os dentes mais 

suscetíveis a cada tipo de defeito, considerando a divisão de fenótipos da fissura utilizada neste 

estudo.  

 

Conclusões 

 Em pacientes fissurados, os defeitos mais frequentes foram as hipomineralizações 

demarcadas, afetando mais da metade da população avaliada. O fenótipo da fissura influenciou 

o tipo de DDE manifestado, sendo que nas FP e FLP as hipomineralizações demarcadas foram 

mais frequentes, e nas FL e FLa as hipoplasias e outras hipomineralizações não-HMI. A 

lateralidade influenciou a presença dos DDE principalmente nas fissuras que envolvem a região 

anterior, aumentando as probabilidades de os manifestarem. Com relação os procedimentos 

cirúrgicos, foi encontrada uma associação positiva entre as hipoplasias e a adesão labial.  

 



 35 

Declaração de interesse 

Os autores declaram não ter nenhum conflite de interesse.  

 

Fontes de financiamento 

Este estudo foi apoiado pela Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior – 

Brasil (CAPES) – Código de financiamento 001.  

 

Agradecimentos 

Os autores agradecem à presidente Dra Vera Lucia A. Raposo do Amaral e ao Dr. Cesar 

Augusto Raposo do Amaral do Hospital Sobrapar Crânio e Face pela autorização de acesso aos 

prontuários médicos e odontológicos dos pacientes. Os autores também são gratos pela 

disponibilidade da funcionária do hospital Simeia Pereira, quem foi essencial para a 

viabilização deste trabalho.  

 

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 38 

Tabelas  

Tabela 1. Descrição do índice HMI. 
 

Critério para as características clínicas 

0 Sem defeito 

11 Opacidade difusa 

12 Hipoplasia 

13 Amelogênese imperfeita 

14 Outras hipomineralizações não-HMI 

2 Opacidade demarcada branco/creme 

3 Opacidade demarcada amarelo/marrom 

4 Fratura pós-irruptiva do esmalte 

5 Restauração atípica 

6 Cárie atípica 

7 Extraído por HMD/HMI 

8 Não pode ser classificado 

9 Não irrompido ou com menos de 1/3 de irrupção 
Adaptado de Ghanim e colaboradores.  
 
  



 39 

Tabela 2.  Características demográficas e clínicas dos participantes. 
 
Idade na avaliação dentária, média (DP) 9,0 2,9 

Mulheres, n (%) 118 40,7 

Homens, n (%) 172 59,3 

Diagnóstico da fissura, n (%) 
  

FL-B 2 0,7 

FL-D 2 0,7 

FL-E 13 4,5 

FL-mediana 1 0,3 

FLa-B 4 1,4 

FLa-D 18 6,2 

FLa-E 31 10,7 

FLP-B 38 13,1 

FLP-D 60 20,7 

FLP-E 100 34,5 

FP 21 7,2 

Tipo de dentição, n (%) 
  

Decídua 27 9,3 

Mista 227 78,3 

Permanente 36 12,4 

Dentes presentes, média (DP) 22,2 2,5 

 
  



 40 

Tabela 3. Prevalência de DDE.  
   
Defeitos do esmalte     

Sem defeitos do esmalte   

Pacientes sem DDE, n (%) 66 22,8 

Hipomineralização demarcada 
  

Pacientes afetados, n (%) 151 52,1 

Dentes afetados, % (DP) 7,4 9,9 

Dentes afetados entre casos, % (DP) 14,0 9,7 

Opacidade difusa 
  

Pacientes afetados, n (%) 41 14,1 

Dentes afetados, % (DP) 6,7 19,0 

Dentes afetados entre casos, % (DP) 47,7 24,4 

Hipoplasia 
  

Pacientes afetados, n (%) 80 27,6 

Dentes afetados, % (DP) 1,6 3,1 

Dentes afetados entre casos, % (DP) 5,9 3,2 

Outras hipomineralizações 
  

Pacientes afetados, n (%) 60,0 20,7 

Dentes afetados, % (DP) 1,3 3,1 

Dentes afetados entre casos, % (DP) 6,3 3,9 

%: percentual de dentes afetados ou afetados entre casos.  
DP: desvio-padrão.  
  



 41 

Tabela 4. Associação entre os DDE e diagnóstico e lateralidade da fissura.  
 n % RP valor p IC95% 

Hipomineralização demarcada 

Fenótipo da fissura 
      

FLP 359 8,25 2,77 0,001 1,54 4,98 

FL 14 3,64 1,00 
   

FLa 61 5,05 1,20 0,553 0,65 2,21 

FP 38 8,09 4,36 0,004 1,59 11,94 

Lateralidade da fissura 
      

E 231 7,11 1,73 0,053 0,99 3,00 

D 139 7,77 1,72 0,083 0,93 3,18 

B 64 7,05 1,00 
   

Hipoplasia 

Fenótipo da fissura 
      

FLP 68 1,56 1,71 0,498 0,36 8,13 

FL 2 0,52 1,00 
   

FLa 26 2,15 5,24 0,036 1,12 24,61 

Lateralidade da fissura 
      

E 48 1,48 1,64 0,300 0,65 4,14 

D 16 0,89 1,00 
   

B 32 3,52 8,74 0,000 2,97 25,73 

Outras hipomineralizações 

Fenótipo da fissura 
      

FLP 6 1,56 1,00 
   

FL 56 1,29 2,14 0,176 0,71 6,47 



 42 

FLa 16 1,32 2,37 0,062 0,96 5,85 

Lateralidade da fissura 
      

E 35 1,08 1,63 0,397 0,53 5,06 

D 21 1,17 1,00 
   

B 22 2,42 4,91 0,012 1,41 17,08 

Nota: FP somente pode ser analisada para hipomineralizações pela distribuição de eventos, 
existem zeros em subgrupos. 
Ajustado por idade, sexo e tipo de dentição. 
FLP: fissura labiopalatina; FL: fissura labial; FLa: fissura labial com acometimento de osso 
alveolar; FP: fissura palatina; E: esquerdo; D: direito; B: bilateral.  
 



 43 

 
Tabela 5. Frequência de procedimentos cirúrgicos sob anestesia geral e idade mediana de intervenção.  
    Defeitos de esmalte 

RP (valor de p) 

Tipo de procedimento n % Idade* 
Hipomineralização 

demarcada 
Hipoplasia Outras hipomineralizações  

Queiloplastia 257 88,6 2,5 (0,3;10,4) 0.99 (0.096) 0.99 (0.412) 0.99 (0.656) 

Palatoplastia 211 72,8 3,4 (1,2;9) 0.96 (<0.001) 0.98 (0.328) 1.01 (0.602) 

Enxerto ósseo alveolar 140 48,3 12 (8,2;18,2) 0.96 (<0.001) 0.97 (0.112) 0.99 (0.749) 

Alveoloplastia 26 9,0 10,8 (7,6;13,3) 0.96 (0.168) 1.00 (0.933) 1.04 (0.088) 

Adesão labial 16 5,5 0,3 (0,3;1,1) 1.11 (0.600) 1.57 (0.039) 1.12 (0.640) 

*Idade em anos: mediana (interquartil 25%;75%).



 44 

3.2 Artigo 2* 
 

Caracterização da hipomineralização de molares decíduos e hipomineralização de 

molares e incisivos em pacientes com fissura orofacial.   

 

Caracterização da hipomineralização demarcada em pacientes fissurados. 

 

Resumo  

Contexto: Pacientes fissurados são mais suscetíveis aos defeitos de desenvolvimento do esmalte 

(DDE), principalmente às hipoplasias e hipomineralizações.  

Objetivo: Identificar e caracterizar a hipomineralização de molares decíduos (HMD) e a 

hipomineralização de molares e incisivos (HMI), bem como outros DDE em pacientes 

fissurados dependendo da dentição, tipo de dente, fenótipo e lateralidade das fissuras. 

Desenho: Neste estudo transversal foram avaliados 6432 dentes decíduos e permanentes de 

pacientes fissurados com idade entre 3 e 14 anos em um hospital referência no tratamento, 

utilizando fotografias intraorais. A classificação da hipomineralização demarcada foi realizada 

por um examinador calibrado utilizando o índice HMI. Análises estatísticas foram realizadas 

usando modelo linear generalizado binomial.   

Resultados: Molares decíduos e permanentes foram mais afetados pela HMD e HMI, enquanto 

incisivos e caninos foram mais afetados pelas hipoplasias, sendo o arco superior o mais afetados 

pelos DDE. Os fenótipos de fissuras envolvendo o palato foram associados à HMD (OR = 31; 

IC 95%: 1,0 – 59,3) e à HMI (OR = 31,6; IC 95%: 0,6 – 53,2).   

Conclusão: Pacientes fissurados apresentaram alta prevalência de HMD e HMI no arco superior 

e foram associados aos fenótipos mais severos das fissuras.  

 

Palavras-chave: Fissura labial; fissura labiopalatina; fissura palatina; esmalte dentário; 

hipomineralização, hipoplasia.  

 

Introdução 

As fissuras orofaciais isoladas são consideradas um dos defeitos congênitos mais 

comuns entre as dismorfologias craniofaciais, afetando 1 a cada 700 nascidos vivos1,2. Os 

 
* Artigo formatado de acordo com as normas do periódico International Journal of Paediatric Dentistry para o 
qual será submetido. 
 



 45 

fenótipos das fissuras têm sido caracterizados de acordo com as estruturas envolvidas, em 

fissuras labiais, labiais com acometimento de osso alveolar, labiopalatinas e palatinas (Allori et 

al., 2017) podendo ser uni ou bilaterais, sendo as que acometem o palato são consideradas as 

de maior severidade. Alterações dentárias tem sido associada a estes pacientes e frequentemente 

explorada com o objetivo de compreender outras condições que podem afetá-los. Dentre as 

possíveis alterações dentárias, estão as que afetam a dentição em número, forma, tamanho, 

posição e estrutura. As agenesias são as alterações de número mais frequentemente relatadas 

em pacientes fissurados4,5.  

Com relação às alterações de estrutura, encontram-se os defeitos de desenvolvimento 

do esmalte (DDE). Estudo mostram que pacientes fissurados são mais suscetíveis aos DDE6,7, 

porém as hipoplasias são os defeitos mais explorados na dentição desses pacientes8,9. O fato é 

que os DDE vão muito além das hipoplasias, porém os outros defeitos, como a amelogênese 

imperfeita e as hipomineralizações, tem sido pouco explorados nesses pacientes, apesar de 

também terem impacto na saúde bucal10,11.  

Dentre os DDE, a hipomineralização de molares decíduos (HMD) e de molares e 

incisivos permanentes (HMI) têm recebido destaque na literatura científica e na prática clínica, 

devido ao impacto negativo que têm na qualidade de vida dos pacientes e dificuldades com 

relação ao diagnóstico e tratamento. Enquanto na HMD o segundo molar decíduo acomete é o 

mais acometido, a HMI afeta pelo menos um primeiro molar permanente podendo estar ou não 

associada aos incisivos12,13. Recentemente surgiu o termo HOPT que se refere a 

hipomineralização semelhante à HMI, porém que afeta outros dentes permanentes com exceção 

dos primeiros molares14.  

Para o diagnóstico desses defeitos deve-se considerar a dentição, o tipo e características 

clínicas do dente afetado, considerando o amplo espectro de severidade. Isso porque outras 

hipomineralizações demarcadas também podem ser observadas de maneira isolada, 

especialmente em casos de infecções na dentição decídua ou associadas ao histórico de trauma. 

Diante de várias possibilidades de defeitos com características semelhantes, o treinamento para 

o diagnóstico diferencial dos DDE entre os profissionais responsáveis pelo atendimento desses 

pacientes é essencial para que seja definida a melhor estratégia de tratamento para cada tipo de 

defeito devido ao impacto que podem ter na qualidade de vida dos pacientes e necessidade de 

acompanhamento odontológico ainda mais frequente.  

A maioria dos estudos sobre DDE em pacientes fissurados reporta dados generalizados 

ou se concentram apenas em hipoplasias, sem considerar o diagnóstico diferencial entre os 

diferentes tipos de DDE. Ainda, muitos estudos concentram suas avaliações somente na região 



 46 

anterior e ao não considerar os dentes posteriores poderia levar ao subdiagnóstico da HMD, 

HMI e HOPT. Os DDE na dentição permanente são reportados frequentemente e por outro lado, 

os dados sobre a dentição decídua são escassos, o que também não permite uma compreensão 

dos DDE na dentição decídua. Portanto, além de saber que esses pacientes são mais suscetíveis 

aos DDE, é necessário compreender onde esses DDE se manifestam, ou seja, quais dentes estão 

mais suscetíveis dependendo do DDE e fenótipo da fissura. Assim, o objetivo deste estudo foi 

identificar e caracterizar a HMD e da HMI, bem como outros DDE em pacientes fissurados 

dependendo da dentição, tipo de dente, fenótipo e lateralidade das fissuras.  

 

Materiais e métodos 

Este estudo foi reportado de acordo com o guideline STROBE statement 

(Strengthening the Reporting of Observational Studies in Epidemiology). A metodologia 

utilizada neste estudo é semelhante à utilizada e publicada por Farias et al.15. 

 

Desenho de estudo 

Este estudo transversal foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa em Seres 

Humanos da Faculdade de Odontologia de Araraquara (CAAE: 21486719.5.0000.5416) e 

seguiu as orientações do Council for International Organization of Medical Sciences (CIOMS) 

sobre o uso de registros clínicos para pesquisa.  

 

Coleta de dados 

A população deste estudo foi composta por pacientes fissurados atendidos no Hospital 

Sobrapar Crânio e Face (Campinas, Brasil) desde 1980 até 2021. Os dados para esta pesquisa 

foram coletados entre Outubro/2019 a Dezembro/2021. 

 

Participantes 

As fotografias intraorais de pacientes fissurados com idades entre 3 e 14 anos de idade 

e que foram atendidos no Hospital Sobrapar entre 1980 e 2021 foram avaliadas. Cada 

documentação fotográfica dos pacientes era composta por 5 fotografias intraorais (oclusal 

superior e inferior, laterais direita e esquerda e vista frontal). Foram incluídos pacientes com o 

diagnóstico de fissura orofacial isolada, em seus diferentes fenótipos, com documentação 

fotográfica completa e com a presença de pelo menos um segundo molar decíduo e/ou primeiro 

molar permanente irrompidos. Pacientes com diagnóstico médico ausente, incerto, síndromes 

ou que não correspondesse à fissura orofacial isolada, conjunto de fotografias intraorais 



 47 

incompleto, fotografias não padronizadas, de baixa qualidade, pixeladas, distorcidas, mal 

iluminadas e/ou com dentes borrados ou que não permitissem a visualização de todas as 

superfícies dentárias, ausência de todos os segundos molares decíduos ou primeiros molares 

permanentes e usuários de aparelho ortopédico ou ortodôntico fixo foram excluídos. A forma 

de amostragem foi consecutiva de acordo com o ano/ordem de ingresso no hospital. 

 

Variáveis 

A variável primária foi a presença da hipomineralização demarcada no esmalte. O tipo 

de dente decíduo e permanente, quadrante, sexo, idade, fenótipo e lateralidade da fissura foram 

considerados como variáveis independentes. A variável secundária foi a severidade, extensão 

da hipomineralização demarcada de acordo com a dentição e a presença outros defeitos de 

esmalte que são diagnósticos diferenciais.  

 

Fonte de dados e mensurações 

A hipomineralização demarcada foi classificada de acordo com o Índice da HMI, 

proposto e validado por Ghanim et al.16,17. A hipomineralização demarcada foi registrada 

dependendo das características clínicas como cor da opacidade (branco-creme/amarelo-

marrom), fratura pós-irruptiva do esmalte, restauração atípica, lesão de cárie atípica, molares 

extraídos devido à hipomineralização demarcada. Também foram registrados outros DDE como 

opacidades difusas, hipoplasias, amelogênese imperfeita e outras hipomineralizações não-HMI 

decorrentes de trauma ou infecção. A extensão foi registrada de acordo com a área afetada 

(menos de 1/3; entre 1/3 e 2/3; mais de 2/3 da superfície afetada). A presença do defeito foi 

classificada a nível de dente e de superfície (vestibular, oclusal, palatina/lingual). A severidade 

foi classificada de acordo com Ghanim et al.18. Todos os dentes presentes nas fotografias foram 

avaliados. Opacidades branco-creme/amarelo-marrom foram consideradas como defeitos leves 

e a partir da fratura pós-irruptiva, restaurações/lesões de cárie atípicas e extrações foram 

considerados como severos18. Os dados referentes ao fenótipo da fissura orofacial foram obtidos 

por meio dos prontuários médicos dos pacientes e classificados em fissuras labiais (FL), fissuras 

labiais com acometimento do osso alveolar (FLa), fissuras labiopalatinas (FLP), fissuras 

palatinas (FP) e fissuras medianas (FM); assim como a lateralidade foi dividida entre unilateral 

direita ou esquerda ou bilateral.  

 

 

 



 48 

Controle de viés 

As fotografias foram avaliadas por um examinador com experiência clínica no tema, o 

qual também foi previamente calibrado por um examinador expert para o uso do índice HMI, 

seguindo as recomendações específicas do manual de treinamento publicado por Ghanim et 

al.18. Inicialmente, o examinador padrão ouro apresentou ao examinador os critérios para 

diagnóstico dos defeitos de esmalte, com a exposição teórica dos critérios utilizados e códigos 

atribuídos dependendo da situação clínica observada. Posteriormente, o treinamento seguiu 

com o exame de 25 fotografias intraorais, às quais ambos os examinadores realizaram uma 

discussão prática de cada caso. A calibração propriamente dita foi realizada por meio do exame 

de 50 fotografias intraorais e após um intervalo de 15 dias, foi conduzido um novo exame para 

a determinação da concordância intra e inter-examinador, por meio da estatística Kappa. A 

pontuação do kappa intra-examinador foi de 0,85 para as características clínicas e extensão do 

defeito. A pontuação do kappa inter-examinador foi de 0,82 e 0,80 para as características 

clínicas e extensão, respectivamente. O diagnóstico referente ao fenótipo da fissura orofacial 

dos pacientes era realizado exclusivamente por dois médicos cirurgiões plásticos experientes 

no atendimento desses pacientes.  

 

Tamanho da amostra 

Para o cálculo amostral, foi considerada a prevalência de 25% de DDE nestes pacientes 

a partir da revisão sistemática com metanálise de Marzouk et al.6. Considerando esta 

prevalência, o nível de confiança de 95% e a população finita de pacientes fissurados do hospital 

com idades de 3 a 14 anos, o tamanho amostral mínimo foi de 174 pacientes. 

 

Métodos estatísticos 

 As análises descritivas foram realizadas por meio de frequências e porcentagens para 

as variáveis categóricas. As prevalências foram estimadas a nível de dente. As análises de 

associação foram realizadas usando um modelo linear generalizado binomial, função de link 

logarítmica com estimação robusta da variância por conglomerados. Os resultados foram 

apresentados como razões de prevalência (RP), com valores de p e intervalo de confiança de 

95% (IC95%). O nível de significância foi estabelecido em 0,05. As análises foram realizadas 

usando o programa StataÒ 16.1 (College, TX, USA).   

 

 



 49 

Resultados 

Inicialmente, foram avaliadas 807 documentações fotográficas, das quais foram 

excluídas: 393 (48,7%) por diagnósticos diferente de fissuras orofaciais isoladas e idade e 124 

(15,3%) por apresentarem ausência de segundos molares decíduos ou primeiros molares 

permanentes ou por qualidade inadequada das fotografias para avaliação. Ao final, foram 

avaliadas 290 documentações fotográficas, das quais 172 (59,3%) eram pacientes do sexo 

masculino e 118 (40,7%) do sexo feminino. O fenótipo mais frequente das fissuras foi a FLP 

(68,3%), seguida da FLa (18,3%), FP (7,2%), FL (5,9%) e FM (0,3%), sendo as fissuras 

unilaterais mais frequentes (77,3%) e o lado esquerdo o mais afetado (64,3%). Em total, foram 

avaliados 6432 dentes, sendo 3245 (50,5%) decíduos e 3187 (49,5%) permanentes. A 

prevalência de pelo menos um tipo de DDE foi de 8,6% nos dentes decíduos e 23,7% 

permanentes. Nos dentes decíduos, a prevalência de hipomineralização demarcada foi de 6,6%, 

sendo que para os outros tipos de DDE, opacidades difusas, hipoplasias e de outras 

hipomineralizações não-HMI, foi inferior a 1% cada. Dos dentes permanentes avaliados, 8,1% 

estavam afetados pela hipomineralização demarcada. Para os outros tipos de DDE, 13,5% dos 

dentes apresentavam opacidades difusas, 2,3% hipoplasias e 1,9% outras hipomineralizações. 

Aproximadamente 1,2% dos dentes avaliados estavam presentes, mas não puderam ser 

classificados quanto aos DDE por apresentarem extensa destruição coronária, impossibilitando 

desta forma o diagnóstico. A maioria estavam concentrados no arco superior, nos fenótipos de 

FLP e FLa e no lado esquerdo ou bilateral.  

A tabela 1 mostra prevalência de DDE por tipo de dente e dentição. O segundo molar 

decíduo e primeiro molar permanente foram os dentes mais afetados pela hipomineralização 

demarcada, enquanto os incisivos centrais, laterais e caninos foram os mais afetados pelas 

hipoplasias e outras-hipomineralizações não-HMI em ambas as dentições. Por outro lado, o 

primeiro pré-molar também foi o mais afetado pelas hipomineralizações demarcadas e outras 

hipomineralizações não-HMI. Os segundos molares permanentes, primeiro e segundo pré-

molares foram os mais suscetíveis às opacidades difusas. Em ambas as dentições, o arco 

superior foi mais afetado que o inferior independente do tipo de DDE. A distribuição espacial 

dos DDE tanto na dentição decídua como na permanente pode ser observada nas figuras 1-4 do 

material suplementar.  

A tabela 2 mostra a prevalência da hipomineralização demarcada em segundos molares 

decíduos e primeiros molares permanentes por quadrante. O dente mais afetado por este DDE 

foi o segundo molar decíduo superior esquerdo (26,2%) e apresentou uma probabilidade de 2,6 

mais chances de estar afetado nesta população. Na dentição permanente, o primeiro molar 



 50 

permanente superior direito foi o mais afetado por esse DDE (24,6%) e apresentou uma 

probabilidade aumentada de 1,8 vezes de também estar afetado nesses pacientes. Dos dentes 

afetados pela hipomineralização demarcada, 70,3% eram casos leves e 29,7% severos. Com 

relação à extensão, 44,4% apresentavam menos de 1/3 da superfície afetada por esse defeito, 

30,3% afetavam mais de 2/3 e 25,3% tinham mais de 1/3 e menos de 2/3 das superfícies 

afetadas. Na tabela 3 é possível observar a prevalência e extensão das hipomineralizações 

demarcadas segundo o tipo de dentição. A distribuição entre casos leves e severos foi 

semelhante nas dentições, assim como a extensão do defeito nas superfícies avaliadas. As 

superfícies mais afetadas foram a vestibular, seguida da oclusal e palatina/lingual tanto nos 

dentes decíduos como nos permanentes. A distribuição espacial considerando a prevalência por 

superfície e severidade desse DDE pode ser observada nas figuras 5 e 6 do material 

suplementar.  

A tabela 4 mostra o perfil da hipomineralização demarcada segundo o fenótipo e 

lateralidade da fissura orofacial. Os dados de proporção mostraram que os dentes 65 e 55 foram 

os mais afetados quando o fenótipo era FLP e FP e que pacientes com este diagnóstico 

apresentaram aproximadamente 7 vezes mais chances de apresentar esse DDE. Por outro lado, 

os demais fenótipos, FL e FLa, apresentaram probabilidades semelhantes entre os quatro 

segundos molares decíduos. Os fenótipos de FP e FLP apresentaram altas prevalências de 

hipomineralização demarcada entre os quatro primeiros molares permanentes, sendo os dentes 

26 e 16 os mais afetados nesses casos. Ao considerar a lateralidade das fissuras, independente 

se era esquerda, direta, bilateral ou central, os dentes 55 e 65 e 16 e 26 apresentaram maiores 

chances de estarem afetados quando comparados com os seus antagonistas no arco inferior.  

 

Discussão 

Este estudo caracterizou a hipomineralização demarcada em pacientes com diferentes 

fenótipos de fissura orofacial isolada, bem como o seu comportamento considerando o tipo de 

dente e dentição, diagnóstico e lateralidade das fissuras. O comportamento dos outros DDE que 

são diagnóstico diferencial da hipomineralização demarcada também foi avaliado considerando 

o tipo de dente e dentição decídua e permanente. 

Os resultados mostraram que, em pacientes fissurados, a dentição permanente é mais 

suscetível aos DDE que a decídua, quase 2,7 vezes mais. As prevalências de hipomineralização 

demarcada foram semelhantes em ambas as dentições, sendo os casos leves mais frequentes 

que os severos e lesões afetando menos de 1/3 da superfície. Outros DDE se manifestaram com 

menor frequência, especialmente na dentição decídua, mas por outro lado as opacidades difusas 



 51 

foram mais frequentes nos dentes permanentes. As FP e FLP foram os fenótipos de fissuras que 

apresentaram maior probabilidade de manifestar a HMD ou HMI e no arco superior, 

independente da lateralidade.  

Pacientes fissurados são mais suscetíveis aos DDE6,7,19 (Marzouk et al., 2021; Fonseca-

Souza et al., 2022; Farias et al., 2023 (em preparação). Além da conscientização sobre esta 

suscetibilidade, é necessário compreender como esses defeitos podem se manifestar 

considerando o tipo de dente e dentição. Assim, saber quais dentes são mais suscetíveis a cada 

tipo de DDE permite que os Odontopediatras possam implementar medidas preventivas e de 

tratamento minimamente invasivos, bem como tratamentos menos onerosos, além de impacto 

positivo na qualidade de vida dos pacientes. A maior suscetibilidade da dentição permanente 

aos DDE em relação à decídua corrobora os resultados reportado em outro estudo9, embora os 

dados sobre a dentição decídua seja